Chest 128, 4, october 2005, p408

Диссеминированный рекуррентный респираторный папилломатоз у взрослого мужчины с саркоидозом

Dominic J. Valentino III DO Anne E. O’Donnell MD
Georgetown University Hospital, Washington, DC

Реферат

Введение: рекуррентный респираторный папилломатоз (RRP) - доброкачественная ларингеальная опухоль у детей. RRP у взрослых встречается редко. Причинна RRP - человеческий вирус папилломы (HPV), обычно типа 6 и 11. Частота дистального трахеального или легочного RRP составляет 5-16 %. Мы представляем случай диссеминированного RRP у взрослого мужчины с недавно диагностированным саркоидозом. История болезни: 54-летний мужчина с диабетом был направлен к нам из другой клиники после неудачной терапии диффузных болезненный высыпаний на нижних конечностях. Рентгенограмма показала двустороннюю внутригрудную лимфаденопатию. КТ показала двухсторонние диффузные узловые паренхиматозные инфильтраты с внутригрудной и субкаринальной лимфаденопатией. Пациент не имел лихорадки, одышки или потери веса. Он сообщил о редком сухом кашле и о ''полипах'' на языке, которые приходилось удалять каждые несколько лет. Приблизительно 10 лет назад у него была была диагностирована обструктивная асфиксия во сне, но он отказался от проведения CPAP ночью (непрерывная вентиляция с повышенным атмосферным давлением continuous positive pressure ventilation). Проводился 2-недельный курс внутривенных антибиотиков (тазобактам) для лечения предполагаемого панникулита. Поиск васкулита не дал результатов. За 2 дня до поступления в нашу клинику, развились диффузные эритематозные болезненные высыпания на локтях. При физикальной экспертизе, кроме высыпаний на локтях, мы отметили папилломатозные повреждения на языке и бородавки на руках. Были выполнены биопсия кожи, бронхоскопия и тонкоигольная аспирация (TBNA) внутригрудных лимфатических узлов. При бронхоскопии были обнаружены большие, похожие на гроздья винограда повреждения, 5 см дистальнее голосовых связок (Рис. 1). Кроме того, дистальнее, мы обнаружили подобные, но меньшие по размеру повреждения слизистой. Эндобронхиальная биопсия показала плоскоклеточную метаплазию и воспаление, совместимое с RRP. Не имелось никаких гистологических свидетельств саркоидоза в эндобронхиальной ткани. TBNA также была недиагностической, поэтому была выполнена медиастиноскопия, которая подтвердила саркоидоз с присутствием диффузных средостенных неказеозных эпителиоидных гранулем. Биопсия кожи также показала гранулематозное воспаление, совместимое с кожным саркоидозом. Была начата терапия напроксеном для кожных симптомов с хорошим ответом в течение 4 недель. Обсуждение: хотя HPV считается этиологическим агентом RRP, истинная эпидемиология RRP известна плохо и лечение этих повреждений является проблематичным. Редко, RRP может трансформироваться в плоскоклеточную карциному. У взрослых, типичный возраст при постановке диагноза RRP - от 20 до 40 лет. У взрослых болезнь как правило протекает без боли. Экстраларенгиальное распространение RRP наблюдается у 16 % взрослых, чаще всего в полость рта, трахею и бронхи (в порядке уменьшения частоты). Симптомы RRP включают сиплый голос, хрипы, кашель и стридор. У детей RRP часто ошибочно диагностируется как астма, круп, аллергия или бронхит. Быстрое проведение ларингоскопии или бронхоскопии - ключ к постановке правильного диагноза. Часто проводится хирургическая резекция. Адъювантная терапия включает прямое введение цидофовира внутрь повреждения, интерферон подкожно, ретиноевую кислоту, фотодинамическую терапию и рибавирин. Заключение: RRP имеет непредсказуемый курс и может приводить к серьезной обструкции дыхательных путей. Лечение прежде всего хирургическое. По нашим данным, это первый случай сочетания RRP и саркоидоза у взрослого.

Рис 1. Полипоидная масса 5 см дистальнее голосовых связок