Thorax 1991;46:604 606

Овечий пситтакоз и саркоидоз у беременной женщины

Barbara A Crosse, P Gomes, M M Muers
Infectious Diseases Unit, Seacroft Hospital, Department of Respiratory Medicine, Killingbeck Hospital, Leeds

Реферат

У женщины в первом триместре беременности развилась пневмония и внутригрудная лимфаденопатия после контакта с ягнящимися овцами. Впоследствии произошел выкидыш. Была идентифицирована инфекция Chlamydia psittaci овечьего происхождения. Беременные восприимчивы к этой инфекции, которая может вызывать жизнеугрожающую болезнь. Пациент также имел признаки саркоидоза и эти два состояния протекали одновременно. Имеется возможность, что овечий пситтакоз вызывал болезнь, неразличимую от саркоидоза.

Введение

Chlamydia psittaci овечьего происхождения вызывает энзоотический аборт у овец. У людей приобретенная инфекция может развиваться при контакте с овцами, особенно в сезон ягнения. Chlamydia psittaci может вызывать серьезную мультисистемную болезнь у беременных женщин, обычно в течение второго и третьего триместра беременности, с существеной смертностью и для матери и для плода (1). Также сообщалось о других умеренных инфекциях у беременных (2). Точная заболеваемость для Chlamydia psittaci у человека неизвестна. Начиная с 1985 г. по данным Public Health Laboratory Service, сообщалось о менее 2 % серологически подтвержденных случаев инфекции C. psittaci овечьего происхождения (S. Young, личная переписка). Мы описываем женщину, которая была инфицирована C. psittaci овечьего происхождения в течение первого триместра беременности, у которой развилась пневмония и произошел выкидыш. Пациент также имел клинические и гистологические признаки, совместимые с диагнозом саркоидоз.

История болезни

У 32-летней ранее здоровой женщины развилась лихорадка и недомогание в течение пяти недель, кашель с гнойной мокротой в течение двух недель и левосторонний плеврит. Срок беременности был 6 недель. За одну неделю до начала болезни, она посетила ферму, где наблюдала за ягнением овец. Физического контакта с животными не было. Не имелось истории контакта с птицами или с пациентами с орнитозом.

При экспертизе были обнаружены двусторонние потрескивания в обоих легких, индекс лейкоцитов клеток 6.2x10⁹/l (нейтрофилы 77 %) и вязкость крови 1-79 mPa. Рентгенограмма показала консолидации в правой нижней доле и внутригрудную лимфаденопатию. Была диагностирована пневмония и начато лечение эритромицином. Из мокроты были изолированы Haemophilus parainfluenzae. Несмотря на лечение, кашель и плеврит сохранились. В качестве альтернативного диагноза рассматривались саркоидоз, лимфома и коллагеноз.

Серологические концентрации трансаминазы, альбумина, кальция, иммуноглобулинов, уровень АПФ и агглютинины были нормальны; аутоантитела и ревматоидный фактор отсутствовали. Антитела к Brucella sp, вирусам гриппа А и B, Mycoplasma pneumoniae, Chlamydia group B, Coxiella burnetti, Legionella pneumophila, Toxoplasma gondii, аденовирусам, вирусу цитомегалии, вирусу Эпштейна-Барра или цитомераловирусу не были обнаружены. Культуральные исследования мокроты были отрицательны для кислотоупорных организмов, M. pneumoniae и L. pneumophila. Фиброронхоскопия показала бронхиальное воспаление.

В это время, в газетной статье были описалы случаи энзоотического выкидыша у овец на ферме, граничащей с посещенной пациентом. Повторные серологические исследования показали титр антител к Chlamydia группы B в разведении 1/512 и 1/256, подтвержденный косвенной иммунофлюоресценцией. Начальный ложноотрицательный результат был получен при разведении 1/32. Инфекция C. psittaci овечьего происхождения была подтверждена присутствием специфического для C. psittaci IgM при разведении 1/2560. Энзоотический аборт у овец вследствие C. psittaci на ферме, посещенной пациентом также был подтвержден.

Через 14 дней у пациента произошел выкидыш. Культуральные исследования ткани, полученные при кюретаже матки показали присутсвие C. psittaci. При лечении оральным окситетрациклином через два месяца произошло симптоматическое улучшение. Несмотря на разрешение консолидаций на рентгенограмме, внутригрудная лимфаденопатия сохранилась. Тест Квейма, проведенный через 7 недель после начала болезни, показал наличие гранулем, совместимых с саркоидозом. Уровень АПФ через 2 месяца после начала болезни увеличился до 33.3 U/L. В следующие 8 месяцев уровень АПФ оставался увеличенным и был поставлен диагноз саркоидоз.

Пациент наблюдался в течение 12 месяцев. Внутригрудная лимфаденопатия разрешилась, уровень АПФ вернулся к норме. Титр антител к C. psittaci уменьшился до 1/16, титр специфического для C. psittaci IgM уменьшился до менее 1/80. Клиническое разрешение инфекции и саркоидоза было подтверждено.

Обсуждение

Инфекция C. psittaci овечьего происхождения эндемична в популяции овец в Великобритании и вызывает выкидыш, рождение мертвых и слабых ягнят (3). ДНК этого микроорганизма отличается от других форм C. psittaci, которые могут инфицировать других животных, например, вызывать болезнь у птиц, конъюнктивит у кошек и пневмонит у мышей (4). Люди могут приобретать овечий пситтакоз при контакте с инфицированными овцами. Также сообщалось о заражении в лаборатории (2, 5). Большинство случаев овечьего пситтакоза произошло у беременных женщин после контакта с ягнящимися овцами. У женщин, инфицированных во втором или третьем триместре беременности развивалась молниеносная мультисистемная инфекция с высокой смертностью для плода и иногда заканчивалась смертью матери (5). В одном случае, C. psittaci была изолирована из плаценты (8). Инфекция C. psittaci в первом триместре беременности была связана с пневмонией и желтухой (9). Неосложненная пневмония произошла у не беременной лаборантки, что является первый зарегистрированным случаем инфицирования в условиях лаборатории (4). Также сообщалось о вспышке умеренной инфекции респираторного тракта в лаборатории (2). Наш случай отличается от ранее сообщенных тем, что произошел в первом триместре беременности и проявился неосложненной пневмонией и выкидышем. Поэтому, женщины с любым сроком беременности должны избегать контакта с овцами, особенно в период ягнения.

Наш случай также необычен тем, что у пациента имелись клинические и патологические особенности саркоидоза. Одно исследование сообщило о высокой частоте внутригрудной лимфаденопатии при пневмонии вследствие инфекции C. psittaci птичьего происхождения (10), но в другом большом исследовании этого обнаружено не было (11). Отсутствие внутригрудной лимфаденопатии подтвердило наши ранние наблюдения (12) и стимулировало поиск альтернативного диагноза. Уровень АПФ увеличен приблизительно в 86 % случаев саркоидоза, но также может быть увеличен при инфекциях, такиех как кокцидиоидомикоз и туберкулеза (13). В этих случаях, положительный результат теста Квейма подтверждает диагноз саркоидоз, хотя этот тест не имеет 100% специфичность для саркоидоза (14). Диагноз саркоидоз надежно устанавливается при обнаружении неказеозных гранулем в пораженном органе. Однако, инфекция C. psittaci может стимулировать формирование гранулем, особенно в печени (15). Две других особенности саркоидоза, присутствие T-клеток в бронхоальвеолярном лаваже и увеличенное поглощение галлия в пораженных тканях, также было отмечено при инфекции C. psittaci (16, 17).

Ранее сообщалось о двух родных братьях, у которых развилась лихорадка, внутригрудная лимфаденопатия и гранулемы печени, совместимые с саркоидозом. У одного из братьев, C. psittaci была изолирована из крови и был обнаружен высокий титр специфических антител. Источником инфекции был попугай. Поскольку у другого брата специфические антитела обнаружены не были, был диагностирован семейный саркоидоз, хотя курс болезни у братьев был подобен и оба пациента контактировали с попугаем.

Известно, что триггером саркоидоза может быть вызван инфекционный агент (9). Связь между инфекцией C. psittaci, обнаружением и разрешением саркоидоза у нашего пациента, поднимает возможность, что инфекция C. psittaci способна стимулировать развитие саркоид-подобной болезни.