Rheumatology 2008;47:1733–1734

Анкилозирующий спондилит и легочный саркоидоз - история болезни и обзор литературы

S. Levy, V. Sandhu
Department of Rheumatology, St Georges Hospital, Tooting, London, UK

Введение

О сочетании сакроилеита и саркоидоза сообщается редко, и когда это происходит, подобные случаи связаны с серьезными диагностическми трудностями [1]. Эти два состояния могут сосуществовать из-за поражения саркоидозом крестцово-подвздошного сустава или из-за развития двух различных состояний (саркоидоз и спондилоартропатия) у одного пациента [1]. Недавние сообщения о развитии легочного саркоидоза у пациентов с анкилозирующим спондилитом, леченных антагонистами TNF-alpha делают правильный диагноз в этих случаях крайне важным [2, 3]. Мы представляем 31-летнего мужчину с 23-летней историей анкилозирующего спондилита, у которого были найдены радиологическое и гистологическое свидетельства легочного саркоидоза при проведении предварительной оценки для проведении терапии антагонистами TNF-alpha.

История болезни

Пациент поступил в нашу клинику в 1999 г. Рентгенограмма показала склероз и анкилоз и крестцово-подвздошного сустава. Тест Шобера показал ограничение подвижности поясничного отдела позвоночника. Был назначен напроксен и физиотерапия. В 2005 г. пациент сообщил об усилении боли в спине и ригидности. Тест Шобера показал ухудшение подвижности. В это время пациенту было предложено лечение антагонистами TNF-alpha. Рентгенограмма грудной клетки показала ретикулярно-узловые затенения, главным образом в средних и верхних долях.

КТВР показала увеличение средостенных и внутригрудных лимфатическиих узлов с обширным фиброзом в средних и верхних долях, совместимые с легочным саркоидозом. Трансбронхиальная биопсия показала ненекротические гранулемы, анализ ЖБАЛ показал картину хронического воспаления. Культуральные исследования не показали признаков туберкулеза. Исследования функции легких показали FEV1 2.73 л (69% от должного), FVC 3.0 л (62% от должного) и фактор переноса 1. 68 (107% от должного). К сожалению, предыдущих рентгенограмм грудной клетки для сравнения не сохранилось.

Опрос показал, что пациент имел одышку начиная с юности, но не никогда не жаловался на это и изменил образ жизни так, чтобы избегать серьезной физической нагрузки. Позднее, основным ограничением его физической активности стала боль в спине.

Типирование показало, что наряду с HLA B27 пациент являлся носителем аллеля DR4, который связан с поздним началом саркоидоза и DQB1 06, который связан с восприимчивостью к саркоидозу [4].

Обсуждение

Ранее сообщалось только о 5 случаях саркоидоза у пациентов с ранее диагностированным анкилозирующим спондилитом [1, 5 -7]. Все эти пациенты были HLA-B27 положительны и первоначально имели сакроилеит, но позднее у них развился легочный саркоидоз с неказеозными гранулемами при биопсии легкого и в одном случае с кожными узелками [1]. В 9 случаях (о 6 из них сообщалось до 1975 г.) особенности спондилоартропатии и саркоидоза сосуществовали [1, 5, 6, 8]. В одном случае, биопсия крестцово-подвздошного сустава показала саркоидные гранулемы, в 4 случаях, где было проведено типирование HLA, все пациенты были B27 отрицательны, но несли аллели HLA, которые связаны с саркоидозом (B8, B13, B35 и A9), делая наиболее вероятный диагнозом саркоидоз крестцово-подвздошного сустава.

Недавнее исследование саркоидоза в Великобритании показало, что радиологические признаки сакроилеита наблюдались у 6. 6% пациентов, по сравнению с 1. 9% во всей популяции [9]. Эти данные, однако, не демонстрируют истинную частоту сочетания спондилоартропатии и саркоидоза, так как только 1 из 4 пациентов, у которого на рентгенограмме наблюдались признаки сакроилеита был HLA-B27 положителен. Поэтому, возможно, что саркоидоз крестцово-подвздошного сустава может быть более обычен, чем считалось ранее. В Европейском исследовании было обнаружено, что изолированный легочный саркоидоз был связан с HLA-B27 [10], что делает истинную связь между спондилоартропатией и саркоидозом возможной, но относительно высокая распространенность этих двух состояний (1:1000 для анкилозирующего спондилита и 0.04-64/1000 для саркоидоза [7]) делает спорадическое возникновение этого сочетания более вероятным.

Заключение

Сосуществование спондилоартропатии и легочного саркоидозо происходит редко, но саркоидоз крестцово-подвздошного сустава может быть более обычен, чем ранее считалось. Лечение антагонистами TNF-alpha может приводить к развитию легочного саркоидоза de novo и использование этих лекарственных средств для лечения спондилоартропатии требует точного диагноза у пациентов, которые имеют признаки сочетания сакроилеита и саркоидоза.

Клиницисты должны знать, что пациенты с спондилоартропатией достаточной серьезности, которым показано лечение антагонистами TNF-alpha могут не сообщать о симптомах легочного саркоидоза из-за ограничения их физической активности вследствие костно-мышечных симптомов. Поэтому, мы рекомендуем проведение полной оценки с контролем легочной функции пациентов с анкилозирующим спондилитом до и в течение лечения антагонистами TNF-alpha.