Rheumatology 2004; 43: 248-249

Инфекция Sporothrix schenckii, походящая на саркоидоз

M. F. B. Singh, S. R. M. Fernandes and A. M. Samara
Rheumatology, State University of Campinas, Campinas, SP, Brazil

Реферат

Инфекция Sporothrix schenckii (споротрихоз) - грибковая болезнь, которая обычно вовлекает кожу, подкожные ткани и смежные лимфатические узлы [1, 2]. Диссеминированная форма споротрихоза является редкой и наиболее часто вовлекает костно-суставную систему, с умеренным, самоограниченным тендосиновитом и деструктивным септическим артритом [1, 3-5]. Мы описываем пациента, у которго развилась диссеминированная форма с S. schenckii с кожным, легочным, глазным и суставным вовлечением, ошибочно принятая за саркоидоз, с хорошим ответом на лечение итраконазолом.

История болезни

В сентябре 1998 г. 49-летний белый мужчина поступил в ревматологическе отделение с болезненными подкожными узелками на руках, нижних конечностях и животе в течение 6 месяцев. Физикальная экспертиза не показала ненормальностей кроме излишнего веса. В октябре 1998 г. у пациента развился артрит запястий и голеностопных суставов и также ''размытое'' зрение из-за гранулематозного переднего увеита правого глаза.

Было начато лечение оральным преднизоном, 60 милиграмм ежедневно. Несмотря на это, новая офтальмологическая экспертиза показала гранулематозный панувеит правого глаза и глаукому левого глаза. Лабораторные исследования были нормальны, кроме лейкоцитоза 11.2 x 103 клеток/мм³, тромбоцитопении 84 x 10³ клеток/мм³, реакции оседания эритроцитов 80 мм/час и титра антинуклеарных антител 1:160. Серологические исследования на гепатит B и C, вирус цитомегалии, сифилис, токсоплазмоз и ВИЧ были отрицательные. Туберкулиновая кожная проба была отрицательна. Рентгенограмма легких показала двусторонние интерстициальные инфильтраты в нижних долях легких.

Компьютерная томография показала умеренное увеличение средостенных лимфатических узлов (< 1 см). Гистопатологическая экспертиза экземпляров биопсии кожи показала неказеозные гранулемы, совместимые с саркоидозом. Поиск кислотостойких организмов и грибов не дал результатов. В ноябре 1998 г. у пациента развился полиартрит, вовлекающий мелкие суставы рук и голеностопные суставы, ежедневная лихорадка (38°C), одышка и phthisis bulbi (атрофия глазного яблока вследствие перфорации роговицы или склеры воспалительным процессом) правого глаза. Была выполнена энуклеация глазного яблока. Диагноз саркоидоз был основан на клинических и гистопатологических результатах.

Было начато лечение метотрексатом (15 милиграмм в неделю) внутримышечно, дозировка преднизона была снижена до 5 милиграмм ежедневно. Месяцем позже развилась хрипота и экспертиза показала гранулематозные повреждения, расположенные в преддверие полости гортани, носовой перегородке и ротовой полости. Биопсия показала воспалительные инфильтраты и неказеозные гранулемы. Была выполнена новая биопсия кожи и гистопатологическая экспертиза показала неказеозные гранулемы с нейтрофилами и множественные грибковые структуры. Наличие S. schenckii было подтверждено при культуральных исследованиях экземпляров биопсии кожи. Был поставлен диагноз диссеминированного споротрихоза начато лечение итраконазолом (400 милиграмм ежедневно) в течение 6 месяцев. Метотрексат и преднизон были прекращены. Повреждения кожи, хрипота, лихорадка и суставные жалобы исчезли.

Последний раз пациент наблюдался в январе 2000 г. и имел жалобы на боль в бедре и правом голеностопном суставе. Новая рентгенографическая оценка показала диффузные нарушения остеогенеза и умеренные повреждения проксимальных межфаланговых суставов и эрозии кости второго метакарпофалангеального сустава правой руки и правого голеностопного сустава.

Обсуждение

Диссеминированная форма споротрихоза очень редка. Однако, имеются сообщения о вовлечении кости, надкостницы и синовиальной жидкости почти в 80 % случаев диссеминированного споротрихоза [1]. Они часто сопровождаются легочной болезнью и системной инфекцией, вовлекающей глаза, придаточные пазухи носа, мозговые оболочки и гастроинтестинальный тракт. Костно-суставная инфекция развивается у большинства пациентов и может происходить как деструктивный артрит с эрозиями, периоостеит, тендинит, тендосиновит и более редко, миозит [1] . Артрит обычно хронический и может вовлекать мелкие суставы рук и ног, колени и запястья. Повреждения могут быть найдены в лучевой, локтевой, бедренной кости и ребрах [1]. Наш пациент имел системную болезнь, которая первоначально проявлялась как изолированная кожная болезнь, но затем развилось серьезное суставное вовлечение.

Эта история болезни иллюстрирует клинические проблемы, часто замеченные при системном или суставном споротрихозе. Радиологические и гистопатологические особенности инфекции Sporothrix schenckii не специфичны [1]. Диффузный остеопороз и опухание прилежащих тканей - наиболее обычные ненормальности рентгенограммы кости. Опухание суставов, субхондральные эрозии кости и сужение межсуставных пространств происходят менее часто [5]. Споротрихоз трудно отличить от других гранулематозных болезней, включая саркоидоз [1, 6].

Первоначально, не имелось сомнений, что наш пациент имел саркоидоз, на что указывало увеличение средостенных лимфатических узлов, артрит, повреждения кожи и типичные неказеозные саркоид-подобные гранулемы без признаков кислотостойких организмов или грибов. Однако, последующее обнаружение S. Schenckii и улучшение пациента при лечении итраконазолом, делают споротрихоз весьма вероятным диагнозом.

Задержку постановки диагноза можно было бы объяснять малым числом S. schenckii в инфицированных тканях [5]. В нашем случае, все предыдущие биопсии кожи были отрицательны для грибов и микобактерий. Не имелось очевидного профессионального или индивидуального риска развития споротрихоза. Некоторые профессиональные группы имеют опасность развития споротрихоза, включая фермеров, флористов, садовников, сборщиков фруктов и рабочих в сельской местности, которые подвергаются частым повреждениям кожи. Алкоголики и иммуноскомпрометированные пациенты (например с ВИЧ инфекцией) также могут быть предрасположены к споротрихозу [2-5, 7]. Единственным фактором риска, найденным у нашего пациента, было повреждение кожи, полученное при обработке древесины за 4 месяца до развития кожной болезни.

Лечение диссеминированного споротрихоза чаще всего проводится проводится амфотерицином B, но этот препарат имеет серьезные побочные эффекты, такие как нейротоксичность и гиперкалиемия. Кроме того, необходимо парентеральное введение амфотерицина B [8]. Итраконазол, оральное противогрибковое лекарственное средство, используется для лечения споротрихоза, но данные относительно его эффективности при суставной и системной болезни, противоречивы [9, 10]. Наш пациент имел хороший ответ на лечение итраконазолом. Повреждения кожи, тендосиновит и артрит полностью разрешились.

В заключение, мы хотели бы подчеркнуть необходимость тщательного поиска инфекционных агентов в случае саркоид-подобных реакций, которые не отвечают на лечение кортикостероидами.